Úvod
Dermoidní cysty jsou neobvyklé vývojové cysty v dutině ústní.1,2 Termín dermoidní cysta se používá ke klinickému popisu skupiny lézí s podobnými rysy, i když mají různé pojmenování podle svého histologického aspektu: epidermoidní, dermoidní nebo teratoidní cysta.3 Pravé dermoidní cysty jsou vystlány epidermis s přítomností kožních přívěsků, jako jsou potní a mazové žlázy, vlasy a vlasové folikuly, zatímco epidermoidní cysty jsou rovněž vystlány epidermis, ale bez přívěsků.1-3 Teratoidní cysty jsou v dutině ústní vzácné a představují elementy ze tří zárodečných vrstev, ektodermu, mezodermu a endodermu.2
Dermoidní cysty hlavy a krku se vyskytují poměrně zřídka a představují pouze 6,9 % všech dermoidních cyst.1,3 V dutině ústní je nejčastějším místem patro úst, zřídka se vyskytují na tvářích.4-6 Ačkoli se tyto léze vyskytují velmi vzácně, mohou se vyskytovat i ve rtu.7 Dermoidní cysta, která je při narození neobvyklá, se obvykle klinicky projeví v průběhu druhého nebo třetího desetiletí života.4 Nevykazuje žádnou predilekci podle pohlaví a její velikost je různá, přičemž se vyskytují případy s rozšířením až 12 cm.8
Chirurgická excize představuje nejvhodnější léčbu. Alternativním přístupem u rozsáhlých lézí však může být technika marsupializace.3,7 Marsupializace spočívá v provedení chirurgické dutiny na stěně cysty, vyprázdnění jejího obsahu a zachování kontinuity mezi cystou a ústní dutinou, čelistní dutinou nebo nosní dutinou. Tato technika je indikována u velkých cyst, cystických lézí spojených s neprořezanými zuby u dětských pacientů nebo u pacientů se systémovými onemocněními, zpravidla u starších osob, ale není indikována u infikovaných lézí.9
Ačkoli dermoidní cysta představuje pomalý růst, některé léze mohou dosáhnout širokého objemu ohrožujícího funkci a estetiku. Kromě toho se v závislosti na lokalitě nedoporučuje chirurgická léčba. Tato zpráva popisuje obří dermoidní cystu na tváři léčenou technikou marsupializace.
Popis případu
Na oddělení ústní diagnostiky byl odeslán 59letý muž, který si stěžoval na velký otok na pravé tváři trvající přibližně 13 let a zhoršenou estetiku. Pacient popíral bolest, citlivost, dysfagii, dysfonii, dušnost nebo jakékoli trauma na obličeji či krku. Klinické vyšetření ukázalo velký dobře ohraničený, měkký, hladký útvar, který zabíral celou pravou tvář, zasahoval do dutiny ústní a měřil 13 × 8,0 cm. Nebyly zjištěny žádné lokální kožní změny a palpace ukázala dobře ohraničenou lézi, nebolestivou a s měkkou konzistencí (obr. 1). Boční pohled odhalil binodulární povrch zahrnující tvář a příušní krajinu (Obr. 2).
Velký, dobře ohraničený, měkký, hladký útvar, postihující celý pravý obličej.
Lesion s binodulárním povrchem, zahrnující tvář a oblast příušní žlázy.
Počítačová tomografie (CT) prokázala dobře ohraničený a hypodenzní útvar měkkých tkání v povrchové části pravé příušní žlázy a tváře. Byla provedena aspirace jehlou, která prokázala velké množství sýrovité keratinové substance (obr. 3). Na základě klinických příznaků byla kromě aspirovaného obsahu stanovena předběžná diagnóza dermoidní cysty.
Aspirace jehlou odhalila velké množství nažloutlé a sýru podobné keratinózní substance.
Chirurgická excize by byla léčbou volby, pokud by mohla být provedena bezpečně. Vzhledem k velké velikosti léze by však kapsida cysty mohla nakonec představovat těsnou blízkost větve od lícního nervu s vysokým rizikem poranění nervu. Proto byla navržena technika marsupializace. V lokální anestezii (lidokain 2 % s adrenalinem; DFL, Rio de Janeiro – RJ) byl intraorálním přístupem proveden vertikální uvolňující řez ve středu tváře a byl vyzdvižen lalok s potřebným rozšířením. Posteriorně byla provedena chirurgická dutina na stěně cysty, vyprázdnění jejího obsahu a zachování kontinuity mezi cystou a ústní dutinou. Lapy byly reponovány a ukotveny pomocí resorbovatelných stehů kapsuly cysty ke sliznici dutiny ústní. (Vicryl 4/0, FS-2; Ethicon, St-Stevens-Woluwe, Belgie). Během operace byly odebrány vzorky stěny cysty a odeslány k histologickému vyšetření.
Po operaci dostával pacient perorální antibiotikum (amoxicilin: 2 g zaváděcí dávky, poté 1,5 g/den po dobu 7 dnů). Bylo rovněž doporučeno nesteroidní analgetikum. Pacient byl poučen o dodržování měkké diety po dobu jednoho týdne a o dodržování vhodné ústní hygieny, včetně dvakrát denně vyplachování ústní vodou s 0,2% chlorhexidinem a třikrát denně irigace bukální kapsy pomocí plastové stříkačky a chlorhexidinu po dobu marsupializace.
Mikroskopicky léze vykazovala dutinu vystlanou keratinizovaným stratifikovaným dlaždicovým epitelem. Vláknité vazivové pouzdro obsahovalo vlasové folikuly, mazové a potní žlázy, což potvrdilo diagnózu dermoidní cysty (obr. 4). Dvacet čtyři měsíců po léčbě došlo u pacienta k výrazné regresi obličejové asymetrie. V celkové anestezii intraorálním přístupem byla zbývající léze kompletně enukleována. Nebyla užita žádná adjuvantní léčba. Při šestiletém sledování nebyly nalezeny žádné známky recidivy (obr. 5).
Mikroskopické vyšetření prokázalo cystickou lézi s dutinou vystlanou dlaždicovým stratifikovaným epitelem hyperortokeratinizovaným s kožními útvary, jako jsou mazové žlázy a vlasové folikuly.
Významná regrese obličejové asymetrie po dvaceti čtyřech měsících při zachování optimální kosmetiky.
Diskuse
Dermoidní cysty jsou vývojové cysty vzniklé zachycením ektodermální tkáně do vyvíjející se dermis nebo submukózy. V dutině ústní se tato léze často vyskytuje ve střední čáře ústního dna. Dermoidní cysty tváře jsou vzácné a bylo zaznamenáno jen několik málo případů.10
Klinicky se cysta obvykle projevuje jako nebolestivá a pomalu rostoucí léze. Má těstovitou konzistenci a často je měkká a dobře zapouzdřená, bez přidružené lymfadenopatie, podobně jako v našem případě. V případech lokalizovaných v patře úst může léze v závislosti na velikosti způsobit obstrukci dýchacích cest s následnou dysfagií, dysfonií a dušností.7
Diferenciální diagnostika dermoidních cyst v dutině ústní zahrnuje retenční cystu sliznice, benigní mezenchymální nádory a benigní a maligní nádory slinných žláz.3,8 V tomto případě se sice léze jevila jako obrovský uzel, ale byla dobře ohraničená, s měkkou konzistencí a dlouhodobým vývojem. Aspirace jehlou navíc prokázala velké množství keratinózní substance, což velmi svědčí pro cystickou lézi produkující keratin.3-10
Nejvhodnějším řešením dermoidních cyst je jejich úplné chirurgické odstranění.3,5,7 V některých případech je však tento postup nevhodný. V tomto případě se jednalo o velmi rozsáhlou lézi umístěnou v pravé tváři, pravděpodobně v těsné blízkosti lícního nervu. Konvenční chirurgická excize by proto mohla být příčinou poranění nervu s následnou nevratnou paralýzou obličeje.9 Proto byl proveden konzervativní chirurgický přístup, který spočíval v marsupializační technice.
Jedná se zřejmě o první zprávu o marsupializaci u dermoidní cysty v dutině ústní, ačkoli některé případy byly popsány i v jiných lokalizacích.10 Marsupializační technika může být důležitou a atraktivní alternativou k léčbě velkých dermoidních cyst v dutině ústní a vyhnout se rozsáhlým chirurgickým zákrokům v obličeji s možnými komplikacemi. Konečné rozhodnutí o tom, který přístup je nejvhodnější, vychází z lokalizace a rozsahu léze.
Etická prohlášeníOchrana lidských a zvířecích subjektů
Autoři prohlašují, že v rámci této studie nebyly prováděny žádné pokusy na lidech ani na zvířatech.
Důvěrnost údajů
Autoři prohlašují, že postupovali podle protokolů svého pracoviště o zveřejňování údajů o pacientech.
Právo na soukromí a informovaný souhlas.