Introduktion
Dermoidecyster er ualmindelige orale udviklingscyster.1,2 Udtrykket dermoidcyste er blevet anvendt til klinisk at beskrive en gruppe af læsioner med lignende træk, selv om de har forskellige betegnelser alt efter deres histologiske aspekt: epidermoid-, dermoid- eller teratoidcyste3 . De ægte dermoide cyster er beklædt med epidermis med tilstedeværelse af dermale vedhæng, såsom svedkirtler, talgkirtler, hår og hårfollikler, mens epidermoide cyster også er beklædt med epidermis, men uden vedhæng.1-3 De teratoide cyster er sjældne i mundhulen og indeholder elementer fra de tre kimlag, ektoderm, mesoderm og endoderm.2
Dermoide cyster i hoved og hals er relativt sjældne og udgør kun 6,9 % af alle dermoide cyster.1,3 I mundhulen er mundbunden det mest almindelige sted, idet de sjældent findes i kinderne.4-Selv om de er meget sjældne, kan disse læsioner også forekomme i læben.7 Dermoidcysten, som er ualmindelig ved fødslen, bliver normalt klinisk synlig i løbet af livets andet eller tredje årti.4 Den viser ingen kønsprædilektion, og størrelsen varierer, idet tilfælde kan have en udstrækning på op til 12 cm.8
Kirurgisk excision er den mest hensigtsmæssige behandling. Marsupialiseringsteknikken kan dog være en alternativ fremgangsmåde ved store læsioner.3,7 Marsupialisering består i at udføre et kirurgisk hulrum på cystens væg, tømme dens indhold og bevare kontinuiteten mellem cysten og mundhulen, kæbehulen eller næsehulen. Denne teknik er indiceret til store cyster, cystiske læsioner forbundet med uneruptede tænder hos pædiatriske patienter eller hos patienter med systemiske sygdomme, generelt ældre mennesker, men den er ikke indiceret til inficerede læsioner.9
Selv om dermoidcysten udviser en langsom vækst, kan nogle læsioner nå et bredt volumen, der kompromitterer funktion og æstetik. Desuden kan kirurgisk behandling, afhængigt af stedet, ikke anbefales. Denne rapport beskriver en gigantisk dermoidcyste i kinden, der blev behandlet med marsupialiseringsteknikken.
Sagsbeskrivelse
En 59-årig mand blev henvist til munddiagnostisk afdeling med klage over en stor hævelse i højre kind med ca. 13 års varighed og æstetisk forringelse. Patienten benægtede smerter, ømhed, dysfagi, dysfoni, dysfoni, dyspnø eller noget traume i ansigtet eller på halsen. Den kliniske undersøgelse viste en stor velomskrevet, blød, glat masse, der optog hele højre ansigt, som strakte sig ind i mundhulen og målte 13 cm×8,0 cm i størrelse. Der var ingen lokale hudforandringer, og palpationen viste en velafgrænset læsion, der var smertefri og havde en blød konsistens (fig. 1). Ved lateral visning blev der konstateret en binodulær overflade, der involverede kinden og parotisregionen (Fig. 2).
Stor, velomskrevet, blød, glat masse, der påvirker hele højre ansigt.
Lesion med binodulær overflade, der involverer kinden og parotisregionen.
En computertomografi (CT) viste en veldefineret og hypodens blødvævsmasse i den overfladiske del af højre parotidekirtel og kinden. Der blev foretaget nåleaspiration, som viste en stor mængde af en osteagtig keratinøs substans (fig. 3). På baggrund af de kliniske træk, ud over det aspirerede indhold, blev der stillet en foreløbig diagnose om dermoidcyste.
Nåleaspiration afslørede en stor mængde af en gullig og osteagtig keratinøs substans.
Kirurgisk excision ville være den foretrukne behandling, hvis det kunne gøres sikkert. Men på grund af læsionens store størrelse kunne cystekapslen i sidste ende præsentere tæt på grenen fra ansigtsnerven med stor risiko for nerveskade. Derfor blev der foreslået en marsupialiseringsteknik. Under lokalbedøvelse (Lidocain 2% med epinephrin; DFL, Rio de Janeiro – RJ) blev der ved intraoral tilgang foretaget et vertikalt frigørende snit midt på kinden, og en klap blev rejst med den nødvendige udvidelse. Bagtil blev der foretaget et kirurgisk hulrum på cystens væg, hvorved dens indhold blev tømt og kontinuiteten mellem cysten og mundhulen opretholdt. Flapperne blev repositioneret og forankret ved hjælp af resorbable suturer fra cystisk kapsel til mundslimhinden. (Vicryl 4/0, FS-2; Ethicon, St-Stevens-Woluwe, Belgien). Der blev udtaget cystenvægsprøver under operationen og sendt til histologisk undersøgelse.
Efter operationen fik patienten et oralt antibiotikum (amoxicillin: 2g loading dosis, derefter 1,5g/dag i 7 dage). Et ikke-steroidal analgetikum blev også anbefalet. Patienten blev instrueret om at følge en blød kost i en uge og at opretholde en passende mundhygiejne, herunder to gange daglig skylning med 0,2% klorhexidin mundskyl og tre daglige skylninger af bukkallommen ved hjælp af en plastiksprøjte og klorhexidin i marsupialiseringsperioden.
Mikroskopisk viste læsionen et hulrum, der var foret med keratiniseret stratificeret pladeepitel. Den fibrøse bindevævskapsel indeholdt hårfollikler, talgkirtler og svedkirtler, hvilket bekræftede diagnosen dermoid cyste (Fig. 4). Fireogtyve måneder efter behandlingen viste patienten en betydelig regression af ansigtsasymmetrien. Under generel anæstesi ved intraoral tilgang blev den resterende læsion fuldstændig enucleeret. Der er ikke blevet foretaget nogen adjuverende behandling. Ved 6 års opfølgning blev der ikke fundet tegn på recidiv (fig. 5).
Den mikroskopiske undersøgelse viste en cystisk læsion med hulrum foret med pladeagtigt stratificeret epithel hyperorthokeratiniseret med kutane tilhæftninger, såsom talgkirtler og hårfollikler.
Signifikant regression af ansigtsasymmetri fireogtyve måneder senere, med opretholdelse af optimal kosmesis.
Diskussion
Dermoidcyster er udviklingscyster, der skyldes indespærret ektodermisk væv i dermis eller submucosa under udvikling. I mundhulen forekommer denne læsion hyppigt i midterlinjen af mundbunden. Dermoide cyster i kinden er sjældne, og der er rapporteret om få tilfælde.10
Klinisk set præsenterer cysten sig normalt som en smertefri og langsomt voksende læsion. Den har en dejagtig konsistens og er ofte blød og godt indkapslet, uden associeret lymfadenopati, svarende til vores tilfælde. I de tilfælde, der er placeret i mundbunden, kan læsionerne, afhængigt af størrelsen, forårsage luftvejsobstruktion med deraf følgende dysfagi, dysfoni og dyspnøe.7
Differentialdiagnosen af orale dermoidcyster omfatter slimretentionscyste, benigne mesenkymale tumorer og benigne og maligne spytkirteltumorer.3,8 I det foreliggende tilfælde var læsionen, selv om den fremstod som en gigantisk knude, velafgrænset, med blød konsistens og langvarig udvikling. Desuden viste nåleaspirationen en stor mængde keratinholdig substans, hvilket i høj grad tyder på en cystisk læsion, der producerer keratin.3-10
Den mest hensigtsmæssige behandling af dermoide cyster er fuldstændig kirurgisk fjernelse.3,5,7 I nogle tilfælde er dette imidlertid en uhensigtsmæssig procedure. I det aktuelle tilfælde var der tale om en meget stor læsion, der var placeret i højre kind, sandsynligvis i umiddelbar nærhed af ansigtsnerven. Derfor kunne den konventionelle kirurgiske excision være årsag til nerveskade med deraf følgende irreversibel ansigtslammelse.9 Derfor blev der udført en konservativ kirurgisk tilgang, som bestod i en marsupialiseringsteknik.
Dette synes at være den første rapport om marsupialisering i en oral dermoidcyste, selv om nogle tilfælde er blevet beskrevet på andre steder.10 Marsupialiseringsteknikken kan være et vigtigt og attraktivt alternativ til behandling af store orale dermoidcyster, idet man undgår omfattende ansigtskirurgi med potentielle komplikationer. Den endelige beslutning om, hvilken tilgang der er mest hensigtsmæssig, er baseret på læsionens placering og omfang.
Etiske oplysningerBeskyttelse af mennesker og dyr
Forfatterne erklærer, at der ikke er udført forsøg på mennesker eller dyr i forbindelse med denne undersøgelse.
Fortrolighed af data
Forfatterne erklærer, at de har fulgt deres arbejdscenters protokoller om offentliggørelse af patientdata.
Ret til privatlivets fred og informeret samtykke