Wprowadzenie
Cysty dermoidalne są rzadkimi torbielami rozwojowymi jamy ustnej.1,2 Termin torbiel dermoidalna jest używany do klinicznego opisu grupy zmian o podobnych cechach, chociaż mają one różne oznaczenia w zależności od aspektu histologicznego: torbiel naskórkowa, dermoidalna lub teratoidalna.3 Prawdziwe torbiele dermoidalne są wyścielone przez naskórek z obecnością przydatków skórnych, takich jak gruczoły potowe, gruczoły łojowe, włosy i mieszki włosowe, podczas gdy torbiele epidermoidalne są również wyścielone przez naskórek, ale bez przydatków.1-3 Torbiele teratoidalne występują rzadko w jamie ustnej i prezentują elementy z trzech warstw zarodkowych, ektodermy, mezodermy i endodermy.2
Torbiele dermoidalne głowy i szyi są stosunkowo rzadkie i stanowią jedynie 6,9% wszystkich torbieli dermoidalnych.1,3 W jamie ustnej najczęstszą lokalizacją jest dno jamy ustnej, rzadziej występują w policzkach.4-6 Chociaż bardzo rzadko, zmiany te mogą również występować na wardze.7 Nieczęsto spotykana po urodzeniu, torbiel dermoidalna staje się klinicznie widoczna w drugiej lub trzeciej dekadzie życia.4 Nie wykazuje ona predylekcji do płci, a jej wielkość jest różna, w przypadkach, w których wydłuża się do 12 cm.8
Najlepszym sposobem leczenia jest chirurgiczne wycięcie. Jednakże technika marsupializacji może być alternatywnym sposobem postępowania w przypadku dużych zmian.3,7 Marsupializacja polega na wykonaniu chirurgicznego nacięcia na ścianie torbieli, opróżnieniu jej zawartości i zachowaniu ciągłości pomiędzy torbielą a jamą ustną, zatoką szczękową lub jamą nosową. Technika ta jest wskazana w przypadku dużych torbieli, zmian torbielowatych związanych z niewyrżniętymi zębami u pacjentów pediatrycznych lub u pacjentów z chorobami ogólnoustrojowymi, na ogół u osób starszych, ale nie jest wskazana w przypadku zmian zakażonych.9
Chociaż torbiel skórzasta charakteryzuje się powolnym wzrostem, niektóre zmiany mogą osiągnąć dużą objętość, upośledzając funkcję i estetykę. Ponadto, w zależności od umiejscowienia, leczenie chirurgiczne nie jest zalecane. W pracy opisano olbrzymią torbiel skórną policzka leczoną techniką marsupializacji.
Raport przypadku
59-letni mężczyzna został skierowany do Kliniki Diagnostyki Jamy Ustnej ze skargą na duży obrzęk prawego policzka utrzymujący się od około 13 lat oraz pogorszenie estetyki. Pacjent negował ból, tkliwość, dysfagię, dysfonię, duszność oraz jakiekolwiek urazy w obrębie twarzy lub szyi. W badaniu klinicznym stwierdzono dużą, dobrze obwiedzioną, miękką, gładką masę zajmującą całą prawą stronę twarzy, która rozciągała się do jamy ustnej i miała wymiary 13 cm×8,0 cm. Nie stwierdzono miejscowych zmian skórnych, a badanie palpacyjne wskazywało na dobrze odgraniczoną zmianę, niebolesną i o miękkiej konsystencji (ryc. 1). Widok boczny ujawnił dwumiejscową powierzchnię, obejmującą policzek i okolicę przyuszną (ryc. 2).
Duża, dobrze obwiedziona, miękka, gładka masa, dotycząca całej prawej twarzy.
Lesion with a binodular surface, involving the cheek and the parotid region.
A computed tomography (CT) scan demonstrated a well-defined and hypodens soft tissue mass in the superficial portion of the right parotid gland and cheek. Wykonano aspirację igłową, która wykazała obecność dużej ilości keratynowej substancji podobnej do sera (ryc. 3). Na podstawie obrazu klinicznego, oprócz zaaspirowanej treści, postawiono wstępne rozpoznanie torbieli dermoidalnej.
Aspiracja igłowa ujawniła dużą ilość żółtawej i serowatej substancji rogowej.
Wycięcie chirurgiczne byłoby leczeniem z wyboru, gdyby można je było wykonać bezpiecznie. Jednak ze względu na duże rozmiary zmiany, torebka torbieli może ostatecznie znaleźć się w pobliżu gałęzi nerwu twarzowego, co wiąże się z wysokim ryzykiem uszkodzenia nerwu. W związku z tym zaproponowano technikę marsupializacji. W znieczuleniu miejscowym (Lidokaina 2% z epinefryną; DFL, Rio de Janeiro – RJ), drogą wewnątrzustną, wykonano pionowe cięcie uwalniające w środkowej części policzka i podniesiono płat z niezbędnym poszerzeniem. W tylnej części wykonano ubytek chirurgiczny na ścianie torbieli, opróżniając jej zawartość i zachowując ciągłość pomiędzy torbielą a jamą ustną. Płaty repozycjonowano i zakotwiczono za pomocą resorbowalnych szwów torebki torbieli do błony śluzowej jamy ustnej. (Vicryl 4/0, FS-2; Ethicon, St-Stevens-Woluwe, Belgia). Podczas zabiegu operacyjnego uzyskano wycinki ściany torbieli, które przesłano do badania histologicznego.
Po zabiegu operacyjnym pacjent otrzymał antybiotyk doustny (amoksycylina: dawka obciążająca 2g, następnie 1,5g/dobę przez 7 dni). Zalecono również stosowanie niesteroidowego leku przeciwbólowego. Pacjenta poinstruowano, aby przez tydzień stosował miękką dietę i utrzymywał odpowiednią higienę jamy ustnej, w tym dwa razy dziennie płukał jamę ustną 0,2% chlorheksydyną i trzy razy dziennie irygował kieszonkę policzkową, używając plastikowej strzykawki i chlorheksydyny w okresie marsupializacji.
Mikroskopowo zmiana wykazała ubytek wyścielony zrogowaciałym nabłonkiem warstwowym płaskim. W torebce włóknistej tkanki łącznej znajdowały się mieszki włosowe, gruczoły łojowe i potowe, co potwierdziło rozpoznanie torbieli dermoidalnej (ryc. 4). Dwadzieścia cztery miesiące po leczeniu u pacjentki stwierdzono znaczną regresję asymetrii twarzy. W znieczuleniu ogólnym, drogą wewnątrzustną, wykonano całkowitą enukleację pozostałej zmiany. Nie stosowano terapii adjuwantowej. W 6-letniej obserwacji nie stwierdzono cech nawrotu choroby (ryc. 5).
W badaniu mikroskopowym stwierdzono zmianę torbielowatą z jamą wyścieloną nabłonkiem płaskim warstwowym hiperortokeratynizowanym z przyczepami skórnymi, takimi jak gruczoły łojowe i mieszki włosowe.
Znacząca regresja asymetrii twarzy dwadzieścia cztery miesiące później, utrzymanie optymalnej cosmesis.
Dyskusja
Cysty skórne są torbielami rozwojowymi powstałymi w wyniku uwięźnięcia tkanki ektodermalnej w rozwijającej się skórze właściwej lub błonie podśluzowej. W jamie ustnej zmiana ta występuje często w linii środkowej dna jamy ustnej. Torbiele dermoidalne policzka są rzadkie i opisano niewiele przypadków.10
Klinicznie, torbiel zwykle przedstawia się jako bezbolesna i wolno rosnąca zmiana. Ma ciastowatą konsystencję, często jest miękka i dobrze zamknięta, bez towarzyszącego powiększenia węzłów chłonnych, podobnie jak w naszym przypadku. W przypadkach zlokalizowanych w dnie jamy ustnej, w zależności od wielkości, zmiany mogą powodować niedrożność dróg oddechowych z następową dysfagią, dysfonią i dusznością.7
Diagnostyka różnicowa torbieli dermoidalnych jamy ustnej obejmuje torbiel retencyjną śluzówki, łagodne guzy mezenchymalne oraz łagodne i złośliwe guzy ślinianek.3,8 W opisywanym przypadku, mimo że zmiana wyglądała jak olbrzymi guzek, była dobrze odgraniczona, o miękkiej konsystencji i długotrwałej ewolucji. Ponadto aspiracja igłowa wykazała dużą ilość substancji rogowej, co jest wysoce sugestywne dla zmiany torbielowatej produkującej keratynę.3-10
Najbardziej odpowiednim postępowaniem w przypadku torbieli dermoidalnych jest ich całkowite usunięcie chirurgiczne.3,5,7 Jednakże w niektórych przypadkach jest to postępowanie niewskazane. W omawianym przypadku była to bardzo duża zmiana zlokalizowana w prawym policzku, prawdopodobnie w bliskim sąsiedztwie nerwu twarzowego. Dlatego też konwencjonalne wycięcie chirurgiczne mogłoby być przyczyną uszkodzenia nerwu i w konsekwencji nieodwracalnego porażenia nerwu twarzowego.9 W związku z tym zastosowano zachowawcze podejście chirurgiczne, polegające na zastosowaniu techniki marsupializacji.
Wydaje się, że jest to pierwsze doniesienie o zastosowaniu techniki marsupializacji w przypadku torbieli dermoidalnej w jamie ustnej, chociaż opisywano również przypadki w innych lokalizacjach.10 Technika marsupializacji może być ważną i atrakcyjną alternatywą w leczeniu dużych torbieli dermoidalnych w jamie ustnej, pozwalającą na uniknięcie rozległych zabiegów chirurgicznych w obrębie twarzy, które mogą wiązać się z potencjalnymi powikłaniami. Ostateczna decyzja dotycząca wyboru najwłaściwszego sposobu postępowania zależy od lokalizacji i rozległości zmiany.
Ujawnienia etyczneOchrona ludzi i zwierząt
Autorzy oświadczają, że w tym badaniu nie przeprowadzano żadnych eksperymentów na ludziach ani zwierzętach.
Poufność danych
Autorzy oświadczają, że postępowali zgodnie z protokołami swojego ośrodka pracy dotyczącymi publikacji danych pacjentów.
Prawo do prywatności i świadoma zgoda