Um menino de 11 anos de idade sofria de febre, dor de cabeça, vertigem grave e marcha instável. O exame físico mostrou nistagmo vertical bilateral, leve atraso do reflexo corneal do olho direito e expressão facial assimétrica. Os dados laboratoriais mostraram leucopenia, RSE elevado e estudo do LCR normal. A tomografia computadorizada do cérebro mostrou edema cerebral difuso. A eletronistagmografia mostrou nistagmo otimista e vertigem central. O EEG revelou ondas lentas difusas e disfunção cortical leve a moderada. A RM da cabeça mostrou intensidade de sinal anormal focal na porção ventral da medula oblonga em ambos os lados. Sob suspeita de encefalite enteroviral, foram administrados manitol e IVIG. Os perfis virológicos foram negativos, tipo nucleolar ANA 1:640, complementos baixos e proteinúria. O ADN anti-ds foi elevado e os anticorpos anti-ribosomal-P foram positivos. Sob impressão de LES com envolvimento do SNC, foi administrada betametasona. Febre, nistagmo e ataxia foram diminuindo gradualmente. O esteróide foi afilado e o imuran foi adicionado. Os seguintes dados laboratoriais eram normais. Na sua história passada, o paciente foi diagnosticado com doença de Kikuchi. As manifestações do LES foram apresentações iniciais raras como vertigem ou nistagmo vertical. Apresentamos um caso com revisão da literatura e concluímos que os médicos devem ter em mente a possibilidade de LES se os pacientes apresentarem sintomas neurológicos inespecíficos e sintomas sistêmicos concomitantes.
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